양측성 월상-삼각 유합을 보인 취사병: 증례 보고 및 문헌 고찰

Bilateral lunotriquetral coalition in a military cook: a case report and review of the literature

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Arch Hand Microsurg. 2024;29(4):252-257
Publication date (electronic) : 2024 November 27
doi : https://doi.org/10.12790/ahm.24.0038
Department of Orthopedic Surgery, Armed Forces Daejeon Hospital, Daejeon, Korea
김종섭orcid_icon, 안병현orcid_icon, 하청수orcid_icon
국군대전병원 정형외과
Corresponding author: Cheungsoo Ha Department of Orthopedic Surgery, Armed Forces Daejeon Hospital, Jaun-ro 90, Yuseong-gu, Daejeon 34059, Korea Tel: +82-42-878-4205 Fax: +82-42-878-4206 E-mail: hchs1123@gmail.com
Received 2024 August 6; Revised 2024 October 25; Accepted 2024 October 26.

Trans Abstract

Carpal coalitions are congenital conditions that can cause ambiguous wrist pain and should be considered as a rare possibility in the differential diagnosis, especially in screening settings such as military hospitals. This case report presents the first domestic report of bilateral lunotriquetral coalitions in a 21-year-old military cook who presented with bilateral wrist pain. A radiographic evaluation confirmed a Minnaar type 3 complete osseous coalition. After conservative treatment, the symptoms improved. This case was rare in the Korean context, and the report provides various radiological images along with a review of previously reported cases in the Korean literature.

서론

수근골 유합(carpal coalitions)은 상염색체 우성 유전으로 발생하는 변형으로, 대부분 무증상이지만 드물게 척측 손목 통증, 신경 증상, 조기 퇴행성 변화 등의 다양한 증상을 보일 수 있다[1,2]. 대부분 우연한 기회에 발견되지만, 스트레스나 외상에 취약한 경우도 있으며 사소한 과용 또는 외상이 비 전형적인 증상을 유발하기도 한다[2]. 특히 군 병원처럼 많은 환자를 검진하는 목적의 병원에서는 드문 감별진단으로서 염두에 둘 필요가 있다. 문헌에 따르면 일반 인구에서 수근골 유합의 발생률은 0.1% 정도로 주로 흑인에서 발생률이 더 높다고 알려져 있으며, 그중 가장 흔한 것이 90%를 차지하는 월상골(lunate)과 삼각골(triquetrum)의 유합이다[2]. 1952년 Minnaar [3]는 방사선학적 평가를 기반으로 한 월상-삼각 유합의 분류 체계를 처음으로 제시하였으며, 이후 수정을 거쳐 섬유성 결합을 1형, 불완전 골성 결합을 2형, 완전 골성 결합을 3형으로 분류하고 있다. 지금까지 국내에서 보고된 수근골 유합은 특이하게도 유구골-유두골 유합과 주상-월상 유합에 집중되어 있고, 더 흔한 것으로 알려진 월상-삼각 유합에 대해서는 보고되거나 고찰된 적이 없었다[4-6]. 본 증례는 전 세계적으로는 새로운 것이 아니지만[7] 국내에서는 처음 보고되는 월상-삼각 유합으로, 한국인에서의 인종적 희소성을 가지는 증례이다. 이에 다양한 영상의학적 자료를 제시하면서 이전에 해외에 보고된 문헌들을 고찰하는 국내 최초의 보고라는 점에 그 학술적 의의가 있다.

증례

특별한 기저 질환 없는 21세 남자 현역병으로, 입대하여 취사병으로 복무하던 도중 발생한 양측 손목 통증을 주소로 본원에 내원하였다. 양측 손목의 통증은 군 복무를 시작하던 3개월 전부터 점차 악화되었으며 2주 전부터는 통증 점수 7점까지 급격히 악화되었다. 맡은 보직의 특성상 평소 주방에서 대량으로 밥을 짓거나 요리를 하는 등 손목을 많이 쓰는 일을 한다고 하였다.

최초 신체 진찰 소견상 양측 손목의 배부와 척측부의 통증을 호소하였고, 좌측에 비해 우측이 보다 심하였다. 열감, 발적 등의 소견은 없었고, 손목의 관절 운동 범위는 장굴 80°, 배굴 70°, 척사위 30°, 요사위 20°로 정상 소견을 보였으나 최대 배굴 및 요사위 시에 통증이 유발되는 상태였다(Fig. 1). 이학적 검진에서 해부학적 코담배갑 부위(anatomical snuff box)와 척측 중심와 부위(fovea) 압통이 있었고, 주상골 변위 검사(scaphoid shifting test)는 약양성이었으며, 척측 수근신근 병합 검사(extensor carpi ulnaris syngergy test)는 음성, 원위 요척관절의 불안정성(ballottement test)은 없었다.

Fig. 1.

Range of motion in both wrists.

촬영한 단순 방사선영상검사에서 양측 수근골의 월상-삼각 유합을 보였으며 이어지는 전산화단층촬영에서는 완전 골성 유합 Minnaar 3형으로 확인하였다(Fig. 2A, 2B). 추가적인 관절 내 병변을 확인하기 위하여 자기공명영상검사를 진행하였고 관절 내 부종(effusion) 및 주상-월상 인대의 약화(thinning) 소견을 확인할 수 있었다(Fig. 3).

Fig. 2.

(A) A simple wrist plain radiograph reveals bilateral lunotriqueral coalitions. (B) Three-dimensional computed tomography shows complete osseous connection between the lunate and triquetrum; Minnaar type 3. RT, right; LT, left.

Fig. 3.

T2-Weighted coronal sequence of magnetic resonance imaging shows joint effusion and thinning of the scapholunate ligament. RT, right; LT, left.

환자의 증상을 경감하기 위해 보존적 치료를 시작하였으며, 비스테로이드성 진통제와 손목 보조기를 처방하고 무리한 손목 사용을 제한하였다. 증상이 더 심했던 우측 손목은 부종을 감소하기 위한 목적으로 척측 접근을 통하여 스테로이드(triamcinolone, 40 mg/1 mL; Shinpoong Pharmaceutical, Seoul, Korea) 관절강 내 주사 치료를 최초 1회 시행하였다.

적극적인 보존적 치료 이후 3주째 추시 관찰에서 최초에 호소하던 통증은 통증 점수 3점까지 감소하였고 이후 보직을 변경하여 손목을 무리하게 사용하지 않도록 하였다. 이후 3개월간의 추시에서 점진적으로 증상은 호전되었으며 통증은 1점까지 호전되었으며 재발 혹은 재악화의 소견은 없었다.

본 보고는 국군대전병원 연구윤리위원회의 승인을 받았다 (No. AFMC 2023-07-010). 환자는 본인의 증례를 보고하는 것에 동의하였으며, 충분한 설명 후 동의서를 취득하였다.

고찰

수근골 유합은 선천성과 후천성의 두 가지 병인으로 구분되며, 본 증례의 경우 특이 병력이 없는 젊은 군인으로 선천성으로 추정된다. 선천성 수근골 유합은 배아 발생 과정에서 인접한 수근골의 연골 영역이 완전히 분리되지 않아서 발생하는 것으로 알려져 있다[1]. 수근골 유합은 단독으로 발생할 수도 있지만, 연골형성 부전증(dyschondrosteosis), Banki 증후군, Turner 증후군 등 다른 유전적인 질환과 연관되어 나타나는 경우도 있다[1].

앞서 서술한 바와 같이 선천성 수근골 유합의 유병률은 약 0.1%로 알려져 있지만, 미국 내 흑인은 1.6%, 아프리카 흑인은 8%로 흑인의 유병률이 상대적으로 높은 것으로 보고되었으며, 남자보다는 여자가 2배 정도 높은 것으로 보고되고 있다[2]. 최초로 월상-삼각 유합을 보고하였던 Minnaar [3]도 흑인 중 반투(Bantu) 인종을 대상으로 연구한 결과였다. 아시아 인종에 대한 연구는 아직까지 부족하여 실제 발생률은 정확히 밝혀지지 않았다. 국내에서 보고된 수근골 유합은 총 3개 문헌에서 보고한 4예로, 이를 현재의 증례와 함께 Table 1에 정리하였다[4-6].

Previous case reports of carpal coalition in the Korean literature.

수근골 유합은 대개 무증상으로 기능적인 장애를 수반하는 경우는 드물지만, 부분 유합이나 낭성 변화를 동반할 때는 증상을 동반하는 비율이 높은 것으로 알려져 있다[8]. 이는 유합된 관절 사이에 소실된 운동 기능으로 인해 주위 관절의 보상적인 운동이 증가하면서 주위 연부 조직에 자극을 주어 통증을 유발하기 때문일 수 있다[8]. 완전 유합의 경우에는 작은 외상에 의해서도 수근골 골절의 위험이 증가하는 것으로 알려져 있으며, 또한 본 증례에서 볼 수 있듯이 주상-월상 인대의 부전과 그 간격이 늘어나는 현상이 동반되어 마치 주상-월상 인대 해리(scapholunate dissociation)와 같은 상황을 보이기도 한다[9]. 본 증례에서도 해부학적 코담배갑 부위에 압통을 보였었다. 이런 병인들로 인해 Stäbler 등[10]은 월상골과 삼각골의 유합을 가진 환자들이 퇴행성 손목 관절염 환자와 유사할 정도로 스트레스나 외상에 취약한 것으로 보고하였다.

선천성 수근골 유합에서 무증상인 경우 치료는 거의 필요하지 않으며, 관절염, 신경통 및 골절과 같은 이차적인 합병증이 동반될 경우에만 제한적으로 시행한다[7,10]. 치료법으로는 관절유합술, 신경차단술, 수근골 제거술 등을 단계적으로 시행할 수 있으나 대부분 구제 술식으로 충분한 보존적 치료와 적응 등을 거쳐야 하고, 수술적 치료의 장단점에 대해 환자와 충분히 심도 있게 상의해야 한다. 본 환자에서도 적극적인 보존적 치료와 과용 방지 등의 관리를 통하여 증상이 호전되었다.

저자들은 양측 손목 통증을 호소한 취사병에서 양측 월상-삼각 유합을 경험하였고, 이를 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다. 수근골 유합으로 인한 손목 통증은 종종 손목 염좌로 오인되는데, 특히 군병원처럼 많은 환자를 검진하는 목적의 병원에서는 드문 감별진단으로서 염두에 둘 필요가 있다.

Notes

Conflicts of interest

The authors have nothing to disclose.

Funding

This work was supported by Armed Forced Medical Command Military Medicine Research Support Program (Funding No. AFMC–2024–KMMRP-012).

Acknowledgments

We would like to express our deepest gratitude to Honorary Navy Captain Cook-Jong Lee, Director of the Armed Forces Daejeon Hospital, for his support of this research in both material and spiritual aspects.

References

1. Poznanski AK, Holt JF. The carpals in congenital malformation syndromes. Am J Roentgenol Radium Ther Nucl Med 1971;112:443–59.
2. Defazio MV, Cousins BJ, Miversuski RA Jr, Cardoso R. Carpal coalition: a review of current knowledge and report of a single institution's experience with asymptomatic intercarpal fusion. Hand (N Y) 2013;8:157–63.
3. Devilliers Minnaar AB. Congenital fusion of the lunate and triquetral bones in the South African Bantu. J Bone Joint Surg Br 1952;34-B:45–8.
4. Won EY, Bae MK, Kim MW, Song SH, Rhee SK. Bilateral congenital carpal coalition: case report. J Korean Surg Hand Soc 2008;13:76–8.
5. Seo JS, Lee EK, Oh JT, Kim CT. Two cases of congenital carpal coalition with pain of the wrist. Korean J Med 2010;79:457–60.
6. Choi HY, Kim JH, Min HJ, Kim JW. Isolated symptomatic scapho-lunate coalition without accompanying anomalies. J Korean Orthop Assoc 2018;53:449–52.
7. Ali R, Khan F, Saeed S, Javed N. Lunotriquetral coalition: an unusual cause of wrist pain. Cureus 2019;11e5704.
8. Resnik CS, Grizzard JD, Simmons BP, Yaghmai I. Incomplete carpal coalition. AJR Am J Roentgenol 1986;147:301–4.
9. Metz VM, Schimmerl SM, Gilula LA, Viegas SF, Saffar P. Wide scapholunate joint space in lunotriquetral coalition: a normal variant? Radiology 1993;188:557–9.
10. Stäbler A, Glaser C, Reiser M, Resnick D. Symptomatic fibrous lunato-triquetral coalition. Eur Radiol 1999;9:1643–46.

Article information Continued

Fig. 1.

Range of motion in both wrists.

Fig. 2.

(A) A simple wrist plain radiograph reveals bilateral lunotriqueral coalitions. (B) Three-dimensional computed tomography shows complete osseous connection between the lunate and triquetrum; Minnaar type 3. RT, right; LT, left.

Fig. 3.

T2-Weighted coronal sequence of magnetic resonance imaging shows joint effusion and thinning of the scapholunate ligament. RT, right; LT, left.

Table 1.

Previous case reports of carpal coalition in the Korean literature.

Reports Year Sex/age (yr) Location Type/Laterality Treatment
Won et al. [4] 2008 Male/31 Complex Complete osseus/bilateral Conservative
- Trapezium-trapezoid
- Hamate-triquetrum
- Capitate-third metacarpal
Seo et al. [5] 2010 1. Female/39 Capitate-hamate 1. Incomplete osseus/bilateral Conservative
2. Female/55 2. Complete osseus/bilateral
Choi et al. [6] 2018 Male/17 Scaphoid-lunate Incomplete osseus/bilateral Conservative
Current case 2024 Male/21 Lunate-triquetrum Complete osseus/bilateral Conservative